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<< 学会誌へ戻る 〈症例〉77歳女性 意識消失，嘔吐下痢を主訴に救急外来受診．軽度貧血とCTで骨盤内嚢胞状病変を指摘され当科紹介．診察時全身の皮膚に多発する皮下結節と色素沈着を認めた．骨盤内に6cmのisoechoic cystを認め，出血性卵巣嚢腫，卵巣チョコレート嚢腫が疑われた．患者は同日内科入院したが，翌日Hb 5.9g/dlと急激に低下し，腹水増量を認めた．腹水穿刺にて濃血性腹水を認め，卵巣腫瘍自然破裂，卵巣出血などを想定し，RCC6単位輸血の上緊急開腹手術を施行した．血性腹水600mlが充満し，子宮・両側付属器は正常であった．仙骨前面からS状結腸間膜内に広がる血腫を認め，仙骨前面の後腹膜が一部破綻し腹腔内に持続出血をきたしていた．血腫は上腸間膜動脈根部の傍大動脈領域まで広がっており，外科にて後腹膜切開，血腫除去を行った．直腸のmarginal artery破綻が原因と考えられたが，血管が脆く縫合止血困難であること，血管灌流領域の消化管への血流が保たれないことから，ハルトマン手術を施行した．術中出血量3025ml，同種血輸血RCC 6単位，FFP 10単位施行．その後経過良好にて第30病日退院となった．病理検査では，腸管膜動脈内腔の狭窄および多発する真性憩室とAuerbach神経節の浮腫および神経核細胞の萎縮を認め，皮下結節は神経線維腫と診断された．von Recklinghausen病は全身に多発する神経線維腫，皮膚のcafe au lait spotを特徴とする遺伝性疾患であるが，全身の血管病変を伴うことが知られており，変性による血管壁脆弱化に伴い自然破綻したものと考えられた． 関東連合産科婦人科学会誌, 50(2) 323-323, 2013 |
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